Praca kazuistyczna / Case report

Bartosz Broen¹, Marzenna Gubała-Kacała¹, Krzysztof Mandat¹, Jerzy Niedzielski²

¹Oddział Chirurgii Dziecięcej Chorzowskiego Centrum Pediatrii i Onkologii w Chorzowie

²Klinika Chirurgii i Urologii Dziecięcej Uniwersytetu Medycznego w Łodzi

 

W pracy przedstawiono przypadek 15-letniej dziewczynki leczonej z powodu dużego trichobezoaru żołądka. U dziecka z bólami brzucha trwającymi od ponad roku oraz obecnością badalnego palpacyjnie guza w lewym i środkowym nadbrzuszu przeprowadzono diagnostykę obrazową (badanie USG i TK jamy brzusznej). Stwierdzono obecność struktury patologicznej w żołądku i wysunięto podejrzenie bezoaru, które ostatecznie potwierdzono podczas badania gastroskopowego. U pacjentki rozpoznano również zaburzenia emocjonalne i trichotillomanię, które wymagały leczenia psychiatrycznego. Wielkość bezoaru zadecydowała o konieczności wykonania klasycznej gastrotomii w celu usunięcia zmiany. Autorzy podkreślili konieczność leczenia wielospecjalistycznego dzieci cierpiących na trichotillomanię, którego równorzędnymi składnikami powinny być: leczenie chirurgiczne, psychiatryczne oraz psychoterapia indywidualna.

Słowa kluczowe: trichobezoar, trichotillomania, guz brzucha

 

Authors present a case of a 15-year-old girl treated due to a large trichobezoar of stomach. In the child who presented abdominal pain, lasting for over a year, and palpable mass in left and mid epigastrium imaging diagnostics was performed (ultrasound and abdominal CT scans). A pathologic mass was found in the stomach and the suspicion of the presence of bezoar was confirmed by gastroscopy. Emotional disorders and trichotillomania requiring psychiatric treatment were additionally diagnosed in our patient. Size of the bezoar determined the necessity of surgical treatment – classical gastrotomy to remove the mass. Authors stressed the need for multimodal therapy for children with trichotillomania, including surgery, psychiatric treatment and individual psychological therapy.

Key words: trichobezoar, trichotillomania, abdominal mass

 

Bezoarem nazywamy guz uformowany w świetle przewodu pokarmowego (najczęściej w żołądku), składający się z konglomeratu połkniętych ciał obcych oraz śluzu i resztek pokarmu. Słowo „bezoar” pochodzi z języka arabskiego (badzehr) lub perskiego (pad zahr) i oznacza antidotum. Bezoary są znane od XII wieku p.n.e., a pierwszy opis przypadku podał w 1779 r. Baudament [1, 2].

Do powstania bezoaru dochodzi najczęściej w wyniku odkładania się włókien roślinnych i resztek owoców (fitobezoary) lub połkniętych w wyniku trichotillomanii włosów (trichobezoary). Rzadsze są bezoary odkładające się w wyniku zażywania leków (farmakobezoary), laktobezoary (ze złogów kazeinianu wapnia) oraz bezoary powstające na skutek spożycia przez dzieci włókien materiałowych, papieru i innych ciał obcych [1-4]. Połknięte fragmenty zalegają w żołądku, nie mogą być przesunięte przez ruchy perystaltyczne i zostają w sposób narastający oklejane przez kolejne elementy pokarmowe [3]. Do powstania bezoaru może również dochodzić w wyniku zaburzeń opróżniania żołądka, co może być spowodowane pierwotnym zaburzeniem motoryki żołądka, cukrzycą lub przebytymi zabiegami operacyjnymi w obrębie żołądka (fundoplikacja) [2].

Objawy bezoaru są niespecyficzne i obejmują dolegliwości bólowe brzucha, nudności, wymioty, spadek łaknienia, nasilony refluks żołądkowo-przełykowy, halitozę, spadek masy ciała. W badaniach laboratoryjnych najczęściej stwierdza się niedokrwistość z niedoboru żelaza [2, 4, 5]. W diagnostyce obrazowej pomocna jest ultrasonografia (USG) oraz tomografia komputerowa (TK) [2, 3, 5, 6]. Badanie endoskopowe górnego odcinka przewodu pokarmowego pozwala na uwidocznienie i ocenę charakteru bezoaru, a w niektórych przypadkach także na jego usunięcie, jednak większość pacjentów musi być leczona operacyjnie, metodą klasyczną lub laparoskopową [2, 3, 5, 7, 8]. Postępowanie zachowawcze jest możliwe jedynie w niektórych przypadkach bezoarów pochodzenia roślinnego i obejmuje podawanie preparatów acetylocysteiny, papainy i celulazy. Donoszono o pomyślnym leczeniu bezoaru pochodzenia roślinnego płukaniem żołądka coca-colą podawaną przez sondę żołądkową [2, 5, 9]. Dzieci, u których doszło do powstania trichobezoaru, wymagają opieki psychiatrycznej, a w razie konieczności – farmakoterapii połączonej z psychoterapią [2, 3, 7, 10].

W pracy przedstawiono przypadek odlewowego bezoaru, powstałego w wyniku trichotillomanii negowanej przez pacjentkę, co znacznie utrudniło i opóźniło rozpoznanie, ograniczając możliwe leczenie już wyłącznie do operacyjnego.

 

Piętnastoletnia dziewczynka M.O. (nr historii choroby 3370/2008 i 9884/2008), ważąca 57 kg i mierząca 167 cm wzrostu, została przekazana na Oddział Chirurgii Dziecięcej Chorzowskiego Centrum Pediatrii i Onkologii w Chorzowie (ChCPiO) z Oddziału Hematologii i Onkologii ChCPiO, gdzie była diagnozowana z powodu guza w obrębie jamy brzusznej. Dziecko było leczone pediatrycznie z powodu bólów brzucha oraz dermatologicznie z powodu zmian chorobowych na skórze owłosionej głowy (łysienie) od około roku. Bóle brzucha nasiliły się w ostatnich tygodniach, co było bezpośrednią przyczyną zgłoszenia się do szpitala.

W badaniu fizykalnym podczas przyjęcia na oddział hematologii stwierdzono twardy, niebolesny guz w lewym i środkowym nadbrzuszu oraz plackowate obszary pozbawione włosów w okolicy skroniowej i ciemieniowej prawej. Matka przypomniała sobie, że od kilku lat dziewczynka często dotykała swoich włosów, bawiła się nimi, okręcała wokół palców. Nie zauważyła, aby dziecko wyrywało sobie włosy. W 2007 r. dziewczynka przebyła zabieg ablacji dodatkowej drogi przedsionkowo-komorowej z powodu częstoskurczu nadkomorowego.

W trakcie pobytu na Oddziale Hematologii i Onkologii wykonano podstawowe badania laboratoryjne – stwierdzono jedynie nieprawidłowości w zakresie podwyższenia wartości OB (26/50 mm/godz.), a w badaniu ogólnym moczu wykazano obecność erytrocytów w ilości 5-10 w polu widzenia. W badaniu USG jamy brzusznej uwidoczniono strukturę o mieszanej echogeniczności w żołądku oraz wydłużony lewy płat wątroby. Pozostałe narządy jamy brzusznej nie wykazywały nieprawidłowości. Diagnostykę obrazową poszerzono o badanie TK jamy brzusznej, które wykonano w technice wielofazowej spiralnej z wtórną rekonstrukcją przestrzenną. W badaniu uwidoczniono: w obrębie żołądka dużą patologiczną strukturę o zróżnicowanej gęstości i wymiarach 11,5×4,5×11 cm (ryc. 1); w nadbrzuszu środkowym między żołądkiem a wydłużonym lewym płatem wątroby pojedyncze drobne węzły chłonne (

Konsultant psychiatra rozpoznał u dziewczynki zaburzenia emocjonalne oraz trichotillomanię, wskazując na konieczność leczenia psychiatrycznego przed podjęciem leczenia operacyjnego, ze względu na duże ryzyko nawrotu choroby. Do tego momentu pacjentka uparcie negowała fakt wyrywania i połykania włosów.

W czasie hospitalizacji na oddziale chirurgii podjęto próbę zachowawczego leczenia bezoaru acetylocysteiną i celulazą, jednak bez efektu. Z uwagi na dobry stan ogólny pacjentki oraz brak dolegliwości podjęto decyzję o odroczeniu leczenia operacyjnego do czasu podjęcia przez pacjentkę skutecznej psychoterapii. Dziewczynka zgłosiła się ponownie na oddział po 6 miesiącach, po zakończeniu pierwszego etapu leczenia psychiatrycznego. Przez cały czas przebywała pod ścisłą kontrolą poradni chirurgicznej (kontrola kliniczna i ultrasonograficzna). Na tym etapie leczenia pacjentka była już w pełni świadoma przyczyny powstania bezoaru, rozmawiała otwarcie o tym okresie choroby, w którym wyrywała i połykała własne włosy. W badaniu przedmiotowym nie stwierdzono łysin na skórze owłosionej głowy, włosy odrastały równomiernie w miejscach poprzednio ich pozbawionych. Po wykonaniu podstawowych badań laboratoryjnych oraz konsultacji anestezjologicznej dziewczynka została zakwalifikowana do planowego zabiegu operacyjnego.

 

Cięciem łukowatym w nadbrzuszu i wzdłuż lewego łuku żebrowego otwarto jamę otrzewnej. Uwidoczniono żołądek z wyczuwalnym twardym, modelującym go guzem. Cięciem poprzecznym na przedniej ścianie otwarto żołądek i wydobyto bezoar o wymiarach 17×12 cm (ryc. 2a-d). Wprowadzono jałową sondę jelitową przez nos do żołądka (anestezjolog), a następnie pod kontrolą wzroku przez odźwiernik i dwunastnicę do jelita cienkiego (operator). Ścianę żołądka zamknięto dwuwarstwowo szwami ciągłymi. W jamie otrzewnowej nad żołądkiem pozostawiono dren Redona, wyprowadzając go przez osobne cięcie. Jamę brzuszną zamknięto warstwowo. W okresie pooperacyjnym dziewczynka była żywiona pozajelitowo, stosowano antybiotykoterapię (10 dni) oraz omeprazol (Polprazol, Polpharma, Polska) (9 dni). Od 4 doby pooperacyjnej podawano Nutramigen (Mead Johnson Nutrition, Polska) do sondy dojelitowej. Dren Redona odbierał z jamy brzusznej śladowe ilości treści surowiczej i usunięto go w 7 dobie po operacji. W 9 dobie potwierdzono radiologicznie szczelność szwu żołądka i rozpoczęto karmienie doustne. W 14 dobie pooperacyjnej dziewczynkę w stanie dobrym wypisano do domu i pozostawała ona pod kontrolą ambulatoryjną przez 3 lata, aż do osiągnięcia pełnoletności. 3 miesiące po zabiegu operacyjnym pacjentka zgłosiła się do poradni chirurgicznej z powodu trwających od 2 dni bólów brzucha. W badaniu USG jamy brzusznej uwidoczniono w pochewce lewego mięśnia prostego brzucha obszar płynowy o wymiarach 1,5×1,8×0,6 cm oraz umiarkowaną ilość płynu w zachyłku zapęcherzowym. Kontrolne badanie USG wykonane po upływie tygodnia nie wykazało już obecności opisanych wcześniej zmian. W czasie ostatniej wizyty kontrolnej, w marcu 2011 r. (3 lata po operacji), nie stwierdzono nawrotu choroby, pacjentka nie zgłaszała dolegliwości, włosy na głowie odrosły, a dziewczyna była w pełni świadoma przyczyn przebytej choroby. Przekazano ją pod dalszą opiekę lekarza POZ.

 

Powstaniu trichobezoaru sprzyja odporność włosów ludzkich na trawienie oraz gładkość włosa, uniemożliwiająca poddanie się ruchom perystaltycznym. W wyniku tego dochodzi do odkładania się spożytych włosów w fałdach błony śluzowej żołądka. Wraz z upływem czasu powoduje to zbicie się włosów, śluzu i resztek pokarmu w jeden konglomerat i uformowanie trichobezoaru [3, 7] W niektórych, bardzo rzadkich przypadkach, trichobezoar tworzy swoisty warkocz, który przechodzi z żołądka do jelita cienkiego poza więzadło Treitza, co określane jest nazwą „zespołu Roszpunki” [7, 11].

Do rozwoju trichobezoaru dochodzi najczęściej u młodych dziewcząt cierpiących na trichotillomanię, czyli niemożliwy do stłumienia popęd do wyrywania sobie włosów. Objawy polegają na wyrywaniu włosów z głowy, jednak mogą również dotyczyć owłosienia z każdej okolicy ciała. Schorzenie to dotyka około 1-2% populacji.

Wyróżniono 3 typy wyrywania włosów: o wczesnym początku, automatyczne i celowe. Wyrywanie włosów o wczesnym początku jest postacią łagodną, występującą u dzieci do 8 r.ż., ustępującą bez leczenia lub po drobnych interwencjach. W postaci automatycznej czynność wykonywana jest bez zaangażowania uwagi. Celowe wyrywanie włosów jest natomiast czynnością świadomą, wiążącą się z obecnością silnych impulsów, napięciem i myślami o wyrywaniu włosów, mogącą wiązać się z elementami kompulsywnymi, a jej nasilenie zwiększa się w wieku pokwitania [10].

Nie w każdym przypadku trichotillomanii dochodzi do powstania ubytków owłosienia możliwych do stwierdzenia podczas badania fizykalnego. U części osób chorujących na trichotillomanię mogą występować obsesyjne myśli i inne zachowania kompulsywne, które obejmują specyficzne rytuały związane z pozbyciem się włosów, (na przykład ich połykanie, czyli trichofagię, która występuje u około 30% tych pacjentów). Tylko u około 1% chorych ilość połykanych włosów doprowadza jednak do powstania trichobezoaru wymagającego leczenia chirurgicznego [3, 5]. Trichobezoar może również powstać w wyniku gryzienia końcówek włosów, bez towarzyszących zaburzeń psychicznych [11].

We wczesnym okresie choroba może nie dawać dolegliwości lub mogą one być niespecyficzne. Powoduje to trudności w postawieniu właściwego rozpoznania. Nierozpoznany, a narastający zarówno rozmiarowo, jak i wagowo bezoar, w rzadkich przypadkach może doprowadzić do poważnych powikłań, takich jak owrzodzenia błony śluzowej z perforacją ściany żołądka lub jelita (co jest najczęstszym powikłaniem), zwężenie części przedodźwiernikowej żołądka, wgłobienie jelit, niedrożność przewodu pokarmowego spowodowana „warkoczem” włosów lub oderwanymi fragmentami trichobezoaru zamykającymi światło jelita cienkiego (zdarza się w 10% przypadków), żółtaczka zastoinowa, ostre zapalenie trzustki, zapalenie dróg żółciowych, enteropatia z utratą białka [3-5, 7].

Z uwagi na rzadkość występowania trichobezaoarów u dzieci literatura na ten temat jest skromna i dotyczy w większości opisów pojedynczych przypadków.

W rozpoznaniu choroby istotną rolę odgrywają badania obrazowe. Sienkiewicz i wsp. stwierdzili, że zdjęcie przeglądowe jamy brzusznej rzadko bywa przydatne, jednakże pozwala na stwierdzenie objawów niedrożności przewodu pokarmowego, bądź powiększenia żołądka z obecnością litej masy. Badanie z kontrastem pozwala dodatkowo na uwidocznienie obrysów trichobezoaru. Badanie USG umożliwia rozpoznanie trichobezoaru u 88% chorych, badanie TK jamy brzusznej ma natomiast skuteczność sięgającą 97% [3]. Ripollés i wsp. dodatkowo podkreślili przewagę TK nad badaniem ultrasonograficznym w ocenie trichobezoarów w świetle jelit [6].

Badanie endoskopowe górnego odcinka przewodu pokarmowego pozwala na ostateczne postawienie rozpoznania, a w części przypadków możliwe jest również endoskopowe usunięcie trichobezoaru. Azevedo i wsp. podkreślili jednak, że zabieg musi być przeprowadzany przez doświadczonego endoskopistę, zaznajomionego z różnymi technikami endoskopowymi, stosującego różnorodne narzędzia endoskopowe, często niedostępne w ośrodkach pediatrycznych. Sam zabieg jest czasochłonny i obarczony powikłaniami, takimi jak jatrogenne uszkodzenia przełyku lub żołądka, owrzodzenia przełyku z ucisku, czy niedrożność przewodu pokarmowego, spowodowana fragmentami rozkawałkowanego bezoaru [4]. Gorter i wsp. dodatkowo zaznaczyli, że podczas zabiegu endoskopowego nie ma możliwości stwierdzenia obecności bezoaru w obrębie jelita. Autorzy ci dostrzegli jednak rolę endoskopii w diagnostyce niejasnych zmian w żołądku i różnicowaniu między trichobezoarem a ciałami obcymi, które mogą być rozkawałkowane i usunięte endoskopowo [7].

Laparoskopowe usunięcie trichobezoaru u dziecka opisali po raz pierwszy Nirasawa i wsp. w 1998 r. [12] Jak uważają Cintolo i wsp. oraz Gorter i wsp. zabiegi laparoskopowe są obarczone mniejszą ilością powikłań, efekt kosmetyczny jest lepszy, a czas pobytu pacjentów w szpitalu – krótszy w porównaniu do chorych poddanych zabiegowi usunięcia bezoaru przez laparotomię. Zabieg laparoskopowy trwa jednak dłużej i jest trudniejszy technicznie. Z uwagi na możliwość zakażenia jamy brzusznej i rany operacyjnej trichobezoar usunięty z żołądka musi być umieszczony w woreczku endoskopowym, a wydobycie tak zabezpieczonego materiału często wymaga poszerzenia do 2-4 cm rany w miejscu portu laparoskopowego lub wykonania dodatkowej minilaparotomii [7, 8].

Kanetaka i wsp. w 2003 r. opisali technikę usunięcia trichobezoaru z żołądka łączącą użycie endoskopu i laparoskopu. Autorzy po gastroskopowym uwidocznieniu i ocenie wielkości bezoaru wykonali minilaparotomię z gastrotomią, przez którą wprowadzili 5-milimetrowy port laparoskopowy. Trichobezoar został rozkawałkowany przy użyciu nożyczek laparoskopowych, a następnie usunięty endoskopowo [13].

Gorter i wsp. przeanalizowali w swoim raporcie grupę 108 dzieci leczonych z powodu trichobezoaru. U 40 dzieci podjęto próbę endoskopowego usunięcia trichobezoaru, jednak powiodła się ona tylko u 2 pacjentów. Zabieg techniką laparoskopową zakończył się sukcesem u 6 spośród 8 pacjentów. U większości dzieci (100 pacjentów) wykonano klasyczną laparotomię i w ten sposób usunięto trichobezoar. Powikłania pooperacyjne wystąpiły u 12% pacjentów poddanych zabiegowi i obejmowały zakażenie rany pooperacyjnej, zapalenie płuc, niedrożność porażenną, przeoczenie trichobezoaru w jelicie, wyciek treści kałowej z rany pooperacyjnej. Według autorów leczenie chirurgiczne jest skuteczne prawie we wszystkich przypadkach bezoarów, pozwala na dokładne zbadanie całego przewodu pokarmowego i chociaż jest obarczone ryzykiem powikłań, nadal pozostaje leczeniem z wyboru [7].

Ignyś i wsp. w swojej pracy podkreślili konieczność klasycznego leczenia operacyjnego pacjentów z zespołem Roszpunki. Autorzy zaznaczyli również, że do powstania trichobezoaru może dojść u dzieci, u których nie stwierdza się w ocenie psychologicznej objawów nerwicowych ani zaburzeń osobowości, a do rozwoju zmiany może doprowadzić nawyk gryzienia końcowych odcinków włosów [11].

W opisanym przez autorów przypadku trichobezoar powstał w wyniku trichofagii u dziewczynki cierpiącej na trichotillomanię. Dobry stan ogólny dziecka, brak cech niedokrwistości i niedożywienia oraz brak ostrych objawów brzusznych pozwoliły na odroczenie leczenia operacyjnego do czasu podjęcia przez dziecko skutecznego leczenia psychiatrycznego, co w opinii autorów stanowiło podstawę terapii. Nie spowodowało to wystąpienia powikłań i wpłynęło korzystnie na ostateczny wynik leczenia.

 

Jak już wspomniano wcześniej, rozmiar bezoaru w momencie postawienia rozpoznania zdeterminował sposób leczenia. Duży, odlewowy bezoar w prezentowanym przypadku mógł być leczony wyłącznie operacyjnie. W opinii autorów leczenie metodą endoskopową lub laparoskopową nie było w tym przypadku możliwe, a podjęcie próby takiego leczenia wiązałoby się z dużym ryzykiem groźnych powikłań, przedstawionych w omówieniu.

1. Mackeith RC, Sangster AH. Trichobezoar (hairball) causing acute intestinal obstruction in a child aged three years. Arch Dis Child. 1939;14:356-358.

2. Jones A. Caustic ingestion and foreign bodies: damage to the upper gastrointestinal tract. W: Wyllie R, Hyams JS, Kay M, Wyllie R. Pediatric gastrointestinal and liver disease: pathophysiology, diagnosis, management. Philadelphia: Saunders Elsevier; 2006.

3. Sienkiewicz E, Albrecht P, Gogolewski M, i wsp. Trichobezoar – rzadka przyczyna bólów brzucha i ubytku masy ciała. Pediatr Współcz Gastroenterol Hepatol Żywienie Dziecka. 2011;13:134-137.

4. Azevedo S, Lopes J, Marques A, i wsp. Successful endoscopic resolution of a large gastric bezoar in a child. World J Gastrointest Endosc. 2011;3:129-132.

5. Hoover K, Piotrowski J, St Pierre K, i wsp. Simultaneous gastric and small intestinal trichobezoars-a hairy problem. J Pediatr Surg. 2006;41:1495-1497.

6. Ripollés T, García-Aguayo J, Martínez MJ, Gil P. Gastrointestinal bezoars: sonographic and CT characteristics. AJR Am J Roentgenol. 2001;177:65-69.

7. Gorter RR, Kneepkens CM, Mattens EC, i wsp. Management of trichobezoar: case report and literature review. Pediatr Surg Int. 2010;26:457-463.

8. Cintolo J, Telem DA, Divino CM, i wsp. Laparoscopic removal of a large gastric trichobezoar in a 4-year-old girl. JSLS. 2009;13:608-611.

9. Ladas SD, Triantafyllou K, Tzathas C, i wsp. Gastric phytobezoars may be treated by nasogastric Coca-Cola lavage. Eur J Gastroenterol Hepatol. 2002;14:801-803.

10. Duke DC, Keeley ML, Geffken GR, Storch EA. Trichotillomania: a current review. Clin Psychol Rev. 2010;30:181-193.

11. Ignyś I, Kałużny Ł, Targońska B, i wsp. Zespół Roszpunki u 13-letniej dziewczynki – opis przypadku. Pediatr Współcz. 2005;7:291-292.

12. Nirasawa Y, Mori T, Ito Y, i wsp. Laparoscopic removal of a large gastric trichobezoar. J Pediatr Surg. 1998;33:663-635.

13. Kanetaka K, Azuma T, Ito S, i wsp. Two-channel method for retrieval of gastric trichobezoar: report of a case. J Pediatr Surg. 2003;38:e7.

 

Adres do korespondencji:

lek. med. Bartosz Broen

Oddział Chirurgii Dziecięcej Chorzowskiego Centrum Pediatrii i Onkologii

ul. Truchana 7, 41-500 Chorzów

tel. (32) 349 00 12; e-mail: laser@broen.com.pl

Praca wpłynęła do Redakcji: 2013-03-06. Zaakceptowano do druku:2013-09-01.

Konflikt interesów: nie zgłoszono

Źródło: „Przegląd Pediatryczny” 2013, vol. 43, nr 2; 89-93.